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【摘 要】目的 探讨甲状腺原发性朗格汉斯组织细胞增生症的临床病理学特征及鉴别诊断要点.方法 对1例甲状腺原发的朗格汉斯组织细胞增生症进行组织形态学及免疫组化分析,并复习相关文献.结果 患者女性,55岁.5年前无明显诱因出现心慌、多汗等症状,双侧甲状腺进行性、弥漫性肿大.术中见病变境界欠清晰,与周围组织广泛粘连,触之易出血.镜下见肿瘤细胞弥漫浸润甲状腺组织并累及周围横纹肌,可见核沟,背景可见嗜酸性粒细胞.免疫组化示肿瘤细胞Langerin、CD1α和S-100强（＋）.术后随访18个月,无复发.结论 甲状腺朗格汉斯组织细胞增生症非常罕见,确诊需要组织病理学及免疫组化的证据,临床易与低分化癌混淆.